Un ratón humanizado que genera respuestas maduras de anticuerpos neutralizantes, hipermutados y de cambio de clase

Este es un trabajo de investigación fantástico y de excelente calidad.

Un laboratorio 'resucita' una especie de ratones humanizados para investigar en la vacuna contra el coronavirus

Los ratones humanizados tienen limitaciones en términos de modelado de la inmunidad humana, particularmente en lo que respecta a las respuestas de anticuerpos. Chupp, et al. (A humanized mouse that mounts mature class-switched, hypermutated and neutralizing antibody responses. Nat Immunol (2024). https://doi.org/10.1038/s41590-024-01880-3 ) reportan que construyeron un ratón humanizado (THX) mediante el injerto de crías inmunodeficientes KitW-41J mutantes mieloabladas genéticamente y no irradiadas co γ con células CD34+ de sangre del cordón umbilical humano, seguido de un acondicionamiento con 17β-estradiol para promover la diferenciación de las células inmunitarias. Los ratones THX reconstituyen un sistema inmunológico linfoide y mieloide humano, incluidas las células B de la zona marginal, las células B del centro germinal, las células T auxiliares foliculares y los neutrófilos, y desarrollan ganglios linfáticos y tejido linfoide intestinal bien formados, incluidas las placas de Peyer y células epiteliales del timo humano.  Estos ratones tienen diversos repertorios de receptores de antígenos de células B y células T humanas y pueden generar respuestas de anticuerpos maduras dependientes e independientes de las células T, lo que implica hipermutación somática, recombinación de cambio de clase y diferenciación de células plasmáticas y células B de memoria. Tras la vacunación con flagelina o una vacuna de mRNA de la enfermedad por coronavirus 2019 (COVID-19) de Pfizer-BioNTech, los ratones THX generan respuestas de anticuerpos neutralizantes contra Salmonella o el dominio de unión al receptor Spike S1 del virus SARSCoV-2  con incremento sanguíneo de citoquinas humanas, incluido APRIL, BAFF, TGF-β, IL-4 e IFN-γ, todos a niveles fisiológicos. Estos ratones también pueden desarrollar autoinmunidad lúpica después de la inyección de pristano. Al aprovechar la actividad de los estrógenos para respaldar la diferenciación de las células inmunitarias humanas y la maduración de las respuestas de anticuerpos, los ratones THX proporcionan una plataforma para estudiar el sistema inmunológico humano y desarrollar vacunas y terapias humanas.



En Detalle

Muchos de los más de 1.600 genes de respuesta inmune de ratón son incongruentes con sus equivalentes humanos, lo que resulta en divergencias o deficiencias de los ratones como predictores de las respuestas inmunes humanas(1P, lo que hace que la disponibilidad de un modelo de ratón «humanizado» que reproduzca fielmente las respuestas inmunes humanas sea una alta prioridad.  Los primeros ratones con sistema inmunológico humanizado se construyeron inyectando linfocitos de sangre periférica humana o células madre hematopoiéticas humanas (CD34+) (huHSC; se utiliza el prefijo hu para humano o humanizado) en ratones Prkdcscid (SCID) con inmunodeficiencia combinada grave o knockout Rag1/Rag2 ( KO) ratones(2,3,4,5,6). Posteriormente, el injerto de huHSC de ratones diabéticos no obesos inmunodeficientes NOD.Cg-Prkdcscid Il2rgtm1Wjl/Sz o NOD.Cg-Prkdcscid Il2rgnull (NSG)(7,8), en los que la eliminación de Il2rg produce una señalización defectuosa de citocinas en múltiples receptores de células inmunitarias, amplió el alcance de la humanización de ratones(8). En ratones huNSG, la variante del receptor SIRPα de células fagocíticas NOD reacciona de forma cruzada con CD47 humano para inducir una señal de «no me comas», limitando así la fagocitosis de células humanas(5,9). Sin embargo, los ratones NSG permiten una accesibilidad deficiente de las huHSC al nicho hematopoiético de la médula ósea (MO)(5,6,7,8), una limitación que sólo se obvia parcialmente mediante la mieloablación en ratones mediante radiación γ, que, sin embargo, aumenta el riesgo de emaciación, infección y mortalidad(5). Además, los ratones huNSG siguen teniendo una respuesta inmunitaria deficiente. Los intentos de hacer que respondan mejor han incluido la inserción transgénica o knock-in de genes de citoquinas, lo que generalmente resulta, sin embargo, en una expresión suprafisiológica anormal de citoquinas(2,3,4,5,6).

=> Recibir por Whatsapp las noticias destacadas

Aunque se han detectado mutaciones de IgG a ovoalbúmina en ratones knock-in huIL6 Rag2-/-Il2rg-/-SIRPαh/m irradiados con γ (RG SKI interleucina (IL)-6)(10), un ratón humanizado capaz de montar respuestas de anticuerpos completamente maduras aún no se ha establecido. La maduración de la respuesta de anticuerpos implica hipermutación somática de células B (SHM), recombinación de ADN con cambio de clase (CSR), diferenciación de células plasmáticas (PC) que producen anticuerpos de alta afinidad y generación de células B de memoria específicas (MBC). El Instituto Nacional de Alergias y Enfermedades Infecciosas ha enfatizado la necesidad de un modelo de ratón con sistema inmunológico humano novedoso y más avanzado(2), una recomendación que esencialmente ha sido desatendida. La generación de ratones NSG mutantes KitW-41J homocigotos ha producido ratones NSGW41 (NOD.Cg-KitW-41JPrkdcscidIl2rgtm1Wjl/WaskJ) genéticamente mieloablados, que apoyan el injerto de huHSC radiación γ(11, 12). El KitW-41J mutado dificulta el acoplamiento de las (mo)HSC de ratón a las células estromales de la MO y abre un amplio nicho para el acoplamiento de las huHSC mediante la unión del factor de células madre de ratón(11,12), que está activado por el huHSC c-Kit. Los ratones adultos NBSGW y NSGW41 injertados por vía intravenosa con células huCD34+ de sangre del cordón umbilical soportaron una mayor reconstitución de células linfoides y mieloides huCD45+ que los ratones NSG irradiados con γ(5,11,12). Sin embargo, a pesar de su potencial obvio, los ratones NBSGW y NSGW41 no han sido aprovechados para construir un ratón humanizado avanzado que replique fielmente las respuestas inmunes humanas(2,3,4,5,6).

Los autores crearon  un ratón humanizado (THX) injertando recién nacidos NBSGW12 y NSGW41 (ref. 11) con células huCD34+ de sangre del cordón umbilical mediante inyección intracardíaca, seguido de acondicionamiento con 17β-estradiol (E2), el estrógeno más potente y fisiológicamente abundante. E2 apoya la diferenciación de HSC(13,14,15), células inmunes linfoides y mieloides, incluidas las células B de la zona marginal (MZ), las células T auxiliares foliculares (TFH), las células B del centro germinal (GC), los MBC y los granulocitos, todos los cuales expresan receptores de estrógenoERαyERβ(13,14,15,16,17,18,19,20,21,22,23,24,25,26). E2 también aumenta la expresión de AID y BLIMP-1 en las células B, lo que permite la diferenciación de SHM/CSR y PC(27,28,29,30). Los ratones THX reconstituyen un sistema inmunológico humano, incluidos los ganglios linfáticos periféricos (LN), las placas de Peyer y las células epiteliales del timo humano (huTEC). Montan respuestas maduras de anticuerpos neutralizantes contra Salmonella (S.) Typhimurium y el dominio de unión al receptor (RBD) Spike S1 del coronavirus 2 (SARS-CoV-2), junto con citoquinas relacionadas con las células B. Finalmente, los ratones THX son susceptibles de desarrollar inmunopatología y autoanticuerpos de lupus sistémico.

Se han construido ratones humanizados utilizando células huCD34+ o PBMC de MO, hígado fetal o sangre de cordón umbilical, siendo la sangre del cordón umbilical una fuente altamente enriquecida de HSC(5). En ratones THX, el injerto de células huCD34+ de sangre de cordón umbilical de ratones KitW-41J mieloablados genéticamente permite el desarrollo multilinaje de células humanas y una tolerancia inmune total. La inyección intracardíaca maximizaría la diseminación de las células huCD34+ a sitios multifocales de la MO, facilitando así la colonización de las células huCD45+ de los órganos linfoides periféricos, como los LN, el tejido linfoide asociado al intestino y las placas de Peyer. En ratones THX, esto es promovido por E2 y contrasta con formaciones linfoides periféricas subdesarrolladas en huNBSGW, JAX NSG huCD34 y otros ratones humanizados(2,3,4,5,6). En estos, el desarrollo de LN sólo podría lograrse mediante la expresión suprafisiológica de linfopoietina transgénica derivada de células del estroma tímico murino(44). Por lo tanto, además del injerto neonatal de ratones inmunodeficientes KitW-41J mediante inyección intracardíaca, el innovador acondicionamiento de estrógenos es fundamental para la creación de ratones THX.

Una limitación importante de los modelos de ratón humanizados es la imposibilidad de generar respuestas de anticuerpos maduros(2,3,4,5,6). El apoyo de E2 a la maduración de la respuesta de anticuerpos es consistente con respuestas de anticuerpos más fuertes a las vacunas virales, como el virus SARS-CoV-2, la influenza y el virus de la hepatitis B, o vacunas bacterianas, como la difteria, el tétanos y el neumococo, y una mayor incidencia de infecciones mediadas por autoanticuerpos, autoinmunidad en ratones hembra que en machos y en humanos(21,22,45,46,47). En consecuencia, E2 promueve la diferenciación de prácticamente todas las células inmunes, incluidas las células B, las células T y los granulocitos, todos los cuales expresan ERα y ERβ(14,20,21,22,25,26). Aunque se necesita más información sobre el impacto de E2 en la diferenciación de HSC, las HSC CD34+ expresan ERα y ERβ (codificados por los genes Esr1 y Esr2) y se injertan más eficientemente en ratones hembra inmunodeficientes que en ratones macho(13,14,15,24,48).

Los niveles comparables de E2 en sangre en ratones THX machos y hembras fueron más altos que en los ratones huNBSGW, pero dentro del rango fisiológico de E2 de las mujeres. El papel crítico de E2 en la promoción de la diferenciación de células B en ratones THX probablemente refleja una actividad estrógena de células B intrínseca(16,18,49), como lo revela la respuesta de anticuerpos maduros del ratón THX a DNP-CpG independiente de células T. En ratones THX, E2 es fundamental para promover el desarrollo de LN, placas de Peyer y GC, apoyando la diferenciación de huTEC, células huTFH y células B huGC, aumentando la proporción de células B2:B1 y generando huMBC. El acondicionamiento de E2 también fue importante para la aparición de huIgM, huIgD, huIgG y huIgA en BALF y las heces, así como para los altos niveles iniciales de huIgD, huIgG y huIgA en ratones THX inmunizados no intencionalmente. Además, E2 apoyó la diferenciación de las células B huMZ, que aportan anticuerpos que proporcionan la primera línea de defensa contra los patógenos microbianos transmitidos por la sangre. Las células B huMZ del bazo en ratones THX, ya sea inmunizados con NP-CGG, DNP-CpG o flagelina de Salmonella, eran comparables, como proporción de células B, a las células B MZ del bazo en humanos y ratones(50). Al igual que en los humanos, las células B huMZ de los ratones THX se encontraban en una mayor proporción en la sangre circulante que en el bazo.

E2 induce un programa genético, que incluye la expresión de Ptpn6, Bcl2 y Vcam1, que promueve la activación y supervivencia de las células B, al tiempo que amortigua los mediadores proapoptóticos, como PD-1 (ref. 16). El impacto directo de los estrógenos en la diferenciación de las células B se reflejó en la capacidad de las células huB de ratones THX para someterse a CSR, PC y diferenciación de células B similares a la memoria in vitro con tanta eficacia como las células B de humanos sanos, en respuesta a la diferenciación de células B dependientes de células T y estímulos independientes de las células T. De hecho, E2 promueve la expresión de AID de células B y SHM/CSR mediante la regulación positiva de HoxC4, un factor de transcripción que induce al promotor Aicda a activar este gen(27,28,29). E2 también regula negativamente miR-26a, un microARN más abundante en las células B y supresor de la transcripción de Aicda, promoviendo así aún más la expresión de AID(30). Además, los elementos de respuesta al estrógeno se agrupan dentro de las regiones de conmutación (S) de IgH(51), lo que potencialmente permite la amplificación E2 de la CSR. Una vez unido a los elementos de respuesta a los estrógenos, ERα forma complejos con los factores de cotranscripción GATA3 y PBX1 y otros agonistas de la función de las células inmunitarias ERα, incluidos NF-κB, AP-1 y C/EBPβ, lo que conduce a un mayor reclutamiento de RNA polimerasa II(14). Las proporciones altas de estrógeno:andrógeno respaldan la diferenciación de MBC y PC con cambio de clase, como en los ratones macho transgénicos con aromatasa humana(52). Por el contrario, la progesterona (P4), el progestágeno más importante, precursor de la testosterona y potente agonista del receptor nuclear de progesterona, ejerce una actividad negativa sobre la proliferación, diferenciación y expresión de Aicda de las células B, amortiguando así la SHM/CSR(53,54). El impacto de P4 en las células B puede reducir la defensa mediada por anticuerpos y promover enfermedades, como en ratones hembra tratados con P4 infectados con el virus de la influenza(55). Al igual que la P4, la testosterona ejercería un impacto negativo en las actividades de las células inmunitarias, contribuyendo así a respuestas de anticuerpos más débiles a las vacunas bacterianas y virales en hombres que en mujeres(21,22,45,46,47).

Las respuestas de anticuerpos humanos de ratón THX a haptenos conjugados dependientes e independientes de células T, flagelina de Salmonella y péptido viral SARS-CoV-2 Spike S1 RBD, implicaron que SHM/CSR mediara la diversificación intraclonal de clones de células B huIgG+ y huIgA+ expandidos selectivamente, cuyas Los tamaños representaron proporciones importantes de sus respectivos repertorios de células B huIgG+ y huIgA+. Esto contrasta con la, en general, multitud de células B huIgM+ prácticamente sin expansión clonal, posiblemente progenitores de clones de células B huIgG+ y huIgA+ expandidos, con cambio de clase y somáticamente hipermutados. En ratones THX vacunados con mRNACovid o flagelina, el nivel más bajo de huIgA anti-RBD o anti-flagelina circulante que de huIgG fue incongruente con las expansiones clonales de células B huIgA+ y huIgG+ comparables, las cargas mutacionales de huIgA y huIgG y huIgA y huIgG Números ASC. Sin embargo, es consistente con el nivel más bajo de huIgA anti-RBD que de huIgG en la sangre y la saliva de humanos vacunados con mRNA dCOVID-19(56,57), así como con el nivel más bajo de huIgA antiflagelina que de huIgG en humanos infectados con Salmonella(58). La utilización predominante de los genes V3, V4 y V1 por parte de los anticuerpos de cambio de clase en ratones THX vacunados con mRNACOVID-19 evoca una utilización similar del gen V por parte de la respuesta de anticuerpos de cambio de clase en humanos vacunados con mRNA de COVID-19(59). La carga mutacional de más de 10-2 cambios por base en las transcripciones de huVHDJH-Cγ de células huB en ratones THX vacunados con mRNA de COVID-19 y RBD-KLH también evoca la gran carga mutacional de la huIgG inducida por la vacuna de mRNA COVID-19 en humanos(59,60,61), lo que posiblemente refleja la alta inmunogenicidad de Spike S1 RBD(62,63).

Los ratones humanizados generalmente carecen de huMHC tímicos, lo que da como resultado células huT seleccionadas en MHC de ratón, una deficiencia que se corrige mediante injertos de fragmentos de timo humano, como en los ratones BLT5. Las respuestas de anticuerpos maduros de ratón THX inducidas por NP16-CGG, flagelina de Salmonella y mRNA de Pfizer COVID-19 presumiblemente dependían de células T CD4+ formadas en huTEC u otras células humanas que expresan MHC clase II(40,41,42), como células huB y huDC, también presente en el timo del ratón THX. Pero, ¿cómo podrían los ratones THX poblar su timo con huTEC, que supuestamente surgen de progenitores CD34- no hematopoiéticos? De hecho, las células epiteliales pueden diferenciarse de las células madre CD34+, incluidas las células CD34+ de la sangre del cordón umbilical(64,65,66), dando lugar posiblemente a huTEC. Curiosamente, los TEC expresan ERα y ERβ, lo que coincide con el papel de E2 en la promoción de su diferenciación(67).

La maduración de la respuesta de anticuerpos en ratones THX implicó el aumento en sangre de huAPRIL y huBAFF en concentraciones fisiológicas humanas. APRIL apoya la proliferación de células B, la CSR y la diferenciación de PC, mientras que BAFF apoya la supervivencia de las células B inmaduras, la diferenciación de las células B y la producción de anticuerpos(68).Los ratones THX vacunados con flagelina y con mRNA COVID-19 mostraron concentraciones comparables de huAPRIL en sangre. El primero, sin embargo, mostró niveles más altos de huBAFF circulante, lo que probablemente refleja la inducción de flagelina de esta citocina de células B(69). En ratones THX, huAPRIL y huBAFF ocurrieron junto con huTGF-β, huIFN-γ, huIL-2, huIL-4, huIL-6 y huIL-10, todos a niveles fisiológicos humanos y, posiblemente, promovidos por la señalización ERα(14,19 ,20,49). Los niveles fisiológicos de factores de crecimiento de células B y citocinas humanas en ratones THX contrastan con los niveles generalmente desregulados de factores de crecimiento y citocinas transgénicos o knock-in en otros ratones inmunizados(5), como lo ejemplifica la expresión suprafisiológica del factor estimulante de colonias de granulocitos y macrófagos humanos (huGM -CSF) y huIL-3 en ratones huNSG-SGM3, huGM-CSF, huIL-3 y huIL-6 en ratones huMISTRG(6) o huBAFF (TNFS13B) en ratones huBAFFKI70.

Una deficiencia de los ratones humanizados ha sido la falta de GC, lo que contribuye a alterar las respuestas de los anticuerpos(5). En ratones THX, E2 apoya la diferenciación de células huTFH, que producen citocinas, como IL-4, IL-6, IL-10 e IL-21, y promueven de manera crítica la diferenciación de células GC huB, la formación de GC, la maduración de la afinidad de BCR y la generación de PC y MBC(71,72). E2 promueve la expansión de las células TFH a través de PPARγ, apoyando así la respuesta de anticuerpos de cambio de clase(49,73). En las huPBMC activadas, E2 aumenta no solo las células PD-1+CXCR5+ TFH sino también las células ICOS+ TFH, ambas importantes para la formación de GC(49,72). Además, E2 mejora la expresión de CXCR4 y CXCR5, que son fundamentales para la organización de las zonas claras y oscuras de GC, así como para la localización de las células T mediante la modulación de la expresión de los receptores de quimiocinas de las células T, como CCR5 (refs. 49, 74). Finalmente, E2 aumenta la expresión de CD154 de las células T CD4+(22) y regula positivamente la histona metiltransferasa EZH(2), lo que ayuda a la diferenciación de las células TFH(75).

Otro defecto de los ratones humanizados es el escaso desarrollo de las células mieloides humanas, en particular de los neutrófilos(5). La expresión de huGM-CSF y huIL-3 en ratones NSG-SGM3 y MISTRG humanizados mieloablados con radiación γ, así como la expresión adicional del factor estimulante de colonias de granulocitos humanos (hG-CSF), como en ratones MISTRGGR humanizados, ha corregido parcialmente la mieloide humana. subrepresentación celular(5,76). Los neutrófilos expresan tanto ERα como ERβ(20,25,26), y se ha demostrado que el estrógeno aumenta los neutrófilos en la sangre periférica de las mujeres y en la sangre, la MO y el bazo de los ratones(25). Los ratones THX reconstituyeron neutrófilos humanos en casi una cuarta parte de las células huCD45+ del bazo, una proporción comparable a la de los neutrófilos en el bazo de los humanos(31). Finalmente, las plaquetas humanas en ratones THX representaron aproximadamente un tercio del total de plaquetas, posiblemente también como resultado del impacto directo de E2 sobre los megacariocitos, que expresan ERα y ERβ y cuya maduración es impulsada por los estrógenos(77).

El microbioma intestinal del ratón THX, que estaba formado por Muribaculaceae y otras familias de bacterias encontradas en humanos, difería profundamente del microbioma de los ratones NBSGW, que estaba dominado por las exquisitas Rikenellaceae «murinas». Por el contrario, compartía bacterias, incluidas las Muribaculaceae dominantes, con los ratones huNBSGW, que, posiblemente reflejando la falta de acondicionamiento E2, también albergaban restos de Rikenellaceae, que no se encuentran en los ratones THX. El microbioma intestinal similar al humano, junto con la huIgD y la huIgA fecales libres y unidas a bacterias, probablemente inducidas por la estimulación microbiana de los TLR de las células linfoides intestinales(38,39,78), sugiere que los ratones THX son adecuados para modelar las respuestas de anticuerpos de la mucosa intestinal humana. Sin embargo, se necesita más investigación para dilucidar los mecanismos que sustentan la contribución de E2 a la configuración del microbioma del ratón THX en el intestino y las vías respiratorias y, posiblemente, la contribución potencial de E2 para respaldar las huILC y las células T residentes periféricas, ambas importantes en la homeostasis y la defensa de la mucosa.

Los modelos murinos de lupus, como MRL/lpr y los ratones Sle1, Sle2 y Sle3 genéticamente modificados, comparten un sistema inmunológico no humano, que media una respuesta de autoanticuerpos que no reproduce fielmente la de los individuos con LES. El estrógeno desempeña un papel en la aceleración de la autoinmunidad del lupus en ratones y puede desempeñar un papel en el desarrollo del lupus humano(16,17,19,23,43,79). E2 mejora la producción de anticuerpos anti-ADNbc en células huB de lupus y ERα acelera el desarrollo del lupus en ratones F1 autoinmunes (NZBxNZW) de forma intrínseca a las células B(17,20,79). De acuerdo con la expansión clonal de las células B en individuos con lupus, los ratones Lupus THX expandieron y diversificaron intraclonalmente células B selectas huIgG+ y huIgA+ y produjeron autoanticuerpos de cambio de clase contra los componentes nucleares de las células, lo que finalmente condujo a síntomas e inmunopatología similares al lupus. Al superar las limitaciones planteadas por las diferencias entre el lupus de ratón y el humano(-43), los ratones Lupus THX se prestarían para probar nuevos enfoques terapéuticos con traducibilidad inmediata a individuos con lupus. También proporcionarían una primera prueba de concepto de ratones THX que modelan enfermedades humanas.

Por lo tanto, los ratones THX logran una reconstitución sostenida del sistema inmunológico humano y expresan repertorios huBCR y huTCR tan diversos como los de los humanos. Revelan y aprovechan una actividad estrogénica crítica para promover la diferenciación de las células inmunes humanas, así como la maduración de las respuestas de anticuerpos y autoanticuerpos humanos. Los mecanismos por los cuales E2 apoya estos procesos y el incremento de citocinas humanas relevantes aún no se han definido con más detalle, al igual que los posibles efectos secundarios a largo plazo de E2(16,52), que, sin embargo, no se observaron en ratones THX. Por lo tanto, al superar las limitaciones de los modelos de ratón humanizados actuales, los ratones THX proporcionan una plataforma avanzada y poderosa para estudios in vivo de respuestas inmunes humanas, particularmente respuestas de anticuerpos y autoanticuerpos, para el desarrollo de vacunas humanas y terapias inmunes, incluidos moduladores de enfermedades humanas  con respuestas de anticuerpos no deseadas.

Referencias Bibliográficas

  • Zschaler, J., Schlorke, D. & Arnhold, J. Differences in innate immune response between man and mouse. Crit. Rev. Immunol. 34, 433–454 (2014).
    PubMed
    Google Scholar
    Allen, T. M. et al. Humanized immune system mouse models: progress, challenges and opportunities. Nat. Immunol. 20, 770–774 (2019).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Shultz, L. D. et al. Humanized mouse models of immunological diseases and precision medicine. Mamm. Genome 30, 123–142 (2019).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Stripecke, R. et al. Innovations, challenges, and minimal information for standardization of humanized mice. EMBO Mol. Med. 12, e8662 (2020).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Martinov, T. et al. Building the next generation of humanized hemato-lymphoid system mice. Front. Immunol. 12, 643852 (2021).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Ye, W. & Chen, Q. Potential applications and perspectives of humanized mouse models. Annu. Rev. Anim. Biosci. 10, 395–417 (2022).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Ito, M. et al. NOD/SCID/γcnull mouse: an excellent recipient mouse model for engraftment of human cells. Blood 100, 3175–3182 (2002).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Shultz, L. D. et al. Human lymphoid and myeloid cell development in NOD/LtSz-scid IL2Rγnull mice engrafted with mobilized human hemopoietic stem cells. J. Immunol. 174, 6477–6489 (2005).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Takenaka, K. et al. Polymorphism in Sirpa modulates engraftment of human hematopoietic stem cells. Nat. Immunol. 8, 1313–1323 (2007).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Yu, H. et al. A novel humanized mouse model with significant improvement of class-switched, antigen-specific antibody production. Blood 129, 959–969 (2017).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Cosgun, K. N. et al. Kit regulates HSC engraftment across the human-mouse species barrier. Cell Stem Cell 15, 227–238 (2014).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    McIntosh, B. E. et al. Nonirradiated NOD,B6.SCID Il2rγ-/- KitW41/W41 (NBSGW) mice support multilineage engraftment of human hematopoietic cells. Stem Cell Rep. 4, 171–180 (2015).
    CAS
    Google Scholar
    Nakada, D. et al. Oestrogen increases haematopoietic stem-cell self-renewal in females and during pregnancy. Nature 505, 555–558 (2014).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Kovats, S. Estrogen receptors regulate innate immune cells and signaling pathways. Cell Immunol. 294, 63–69 (2015).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Kumar, R. S. & Goyal, N. Estrogens as regulator of hematopoietic stem cell, immune cells and bone biology. Life Sci. 269, 119091 (2021).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Grimaldi, C. M., Cleary, J., Dagtas, A. S., Moussai, D. & Diamond, B. Estrogen alters thresholds for B cell apoptosis and activation. J. Clin. Invest. 109, 1625–1633 (2002).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Venkatesh, J., Peeva, E., Xu, X. & Diamond, B. Cutting edge: hormonal milieu, not antigenic specificity, determines the mature phenotype of autoreactive B cells. J. Immunol. 176, 3311–3314 (2006).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Cohen-Solal, J. F. et al. Hormonal regulation of B-cell function and systemic lupus erythematosus. Lupus 17, 528–532 (2008).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Hill, L., Jeganathan, V., Chinnasamy, P., Grimaldi, C. & Diamond, B. Differential roles of estrogen receptors α and β in control of B-cell maturation and selection. Mol. Med 17, 211–220 (2011).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Khan, D. & Ansar Ahmed, S. The immune system is a natural target for estrogen action: opposing effects of estrogen in two prototypical autoimmune diseases. Front. Immunol. 6, 635 (2016).
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Klein, S. L. & Flanagan, K. L. Sex differences in immune responses. Nat. Rev. Immunol. 16, 626–638 (2016).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Moulton, V. R. Sex hormones in acquired immunity and autoimmune disease. Front. Immunol. 9, 2279 (2018).
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Graham, J. H., Yoachim, S. D. & Gould, K. A. Estrogen receptor alpha signaling is responsible for the female sex bias in the loss of tolerance and immune cell activation induced by the lupus susceptibility locus Sle1b. Front Immunol. 11, 582214 (2020).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Fananas-Baquero, S. et al. Natural estrogens enhance the engraftment of human hematopoietic stem and progenitor cells in immunodeficient mice. Haematologica 106, 1659–1670 (2021).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Chakraborty, B. et al. Estrogen receptor signaling in the immune system. Endocr. Rev. 44, 117–141 (2023).
    PubMed
    Google Scholar
    Hoffmann, J. P., Liu, J. A., Seddu, K. & Klein, S. L. Sex hormone signaling and regulation of immune function. Immunity 56, 2472–2491 (2023).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Park, S. R. et al. HoxC4 binds to the promoter of the cytidine deaminase AID gene to induce AID expression, class-switch DNA recombination and somatic hypermutation. Nat. Immunol. 10, 540–550 (2009).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Pauklin, S., Sernandez, I. V., Bachmann, G., Ramiro, A. R. & Petersen-Mahrt, S. K. Estrogen directly activates AID transcription and function. J. Exp. Med. 206, 99–111 (2009).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Mai, T. et al. Estrogen receptors bind to and activate the HOXC4/HoxC4 promoter to potentiate HoxC4-mediated activation-induced cytosine deaminase induction, immunoglobulin class switch DNA recombination, and somatic hypermutation. J. Biol. Chem. 285, 37797–37810 (2010).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Casali, P. et al. Estrogen reverses HDAC inhibitor-mediated repression of Aicda and class-switching in antibody and autoantibody responses by downregulation of miR-26a. Front. Immunol. 11, 491 (2020).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Gualdron-Lopez, M. et al. Multiparameter flow cytometry analysis of the human spleen applied to studies of plasma-derived EVs from Plasmodium vivax patients. Front. Cell Infect. Microbiol. 11, 596104 (2021).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Lefranc, M. P. Immunoglobulin and T cell receptor genes: IMGTI and the birth and rise of immunoinformatics. Front. Immunol. 5, 22 (2014).
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Kubinak, J. L. & Round, J. L. Do antibodies select a healthy microbiota? Nat. Rev. Immunol. 16, 767–774 (2016).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    King, C. H. et al. Baseline human gut microbiota profile in healthy people and standard reporting template. PLoS ONE 14, e0206484 (2019).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Moroney, J. B., Vasudev, A., Pertsemlidis, A., Zan, H. & Casali, P. Integrative transcriptome and chromatin landscape analysis reveals distinct epigenetic regulations in human memory B cells. Nat. Commun. 11, 5435 (2020).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Chang, B. & Casali, P. The CDR1 sequences of a major proportion of human germline Ig VH genes are inherently susceptible to amino acid replacement. Immunol. Today 15, 367–373 (1994).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Pone, E. J. et al. BCR-signalling synergizes with TLR-signalling for induction of AID and immunoglobulin class-switching through the non-canonical NF-κB pathway. Nat. Commun. 3, 767 (2012).
    PubMed
    Google Scholar
    Sanchez, H. N. et al. B cell-intrinsic epigenetic modulation of antibody responses by dietary fiber-derived short-chain fatty acids. Nat. Commun. 11, 60 (2020).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Rivera, C. E. et al. Intrinsic B cell TLR-BCR linked coengagement induces class-switched, hypermutated, neutralizing antibody responses in absence of T cells. Sci. Adv. 9, eade8928 (2023).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Takaba, H. & Takayanagi, H. The mechanisms of T cell selection in the thymus. Trends Immunol. 38, 805–816 (2017).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Wang, H. X. et al. Thymic epithelial cells contribute to thymopoiesis and T cell development. Front. Immunol. 10, 3099 (2019).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Castaneda, J. et al. The multifaceted roles of B cells in the thymus: from immune tolerance to autoimmunity. Front. Immunol. 12, 766698 (2021).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Richard, M. L. & Gilkeson, G. Mouse models of lupus: what they tell us and what they don’ Lupus Sci. Med 5, e000199 (2018).
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Li, Y. et al. A human immune system mouse model with robust lymph node development. Nat. Methods 15, 623–630 (2018).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Flanagan, K. L., Fink, A. L., Plebanski, M. & Klein, S. L. Sex and gender differences in the outcomes of vaccination over the life course. Annu. Rev. Cell Dev. Biol. 33, 577–599 (2017).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Fischinger, S., Boudreau, C. M., Butler, A. L., Streeck, H. & Alter, G. Sex differences in vaccine-induced humoral immunity. Semin. Immunopathol. 41, 239–249 (2019).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Wilkinson, N. M., Chen, H. C., Lechner, M. G. & Su, M. A. Sex differences in immunity. Annu. Rev. Immunol. 40, 75–94 (2022).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Notta, F., Doulatov, S. & Dick, J. E. Engraftment of human hematopoietic stem cells is more efficient in female NOD/SCID/IL-2Rgc-null recipients. Blood 115, 3704–3707 (2010).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Monteiro, C. et al. Human pregnancy levels of estrogen and progesterone contribute to humoral immunity by activating TFH/B cell axis. Eur. J. Immunol. 51, 167–179 (2021).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Weill, J. C., Weller, S. & Reynaud, C. A. Human marginal zone B cells. Annu. Rev. Immunol. 27, 267–285 (2009).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Jones, B. G. et al. Binding of estrogen receptors to switch sites and regulatory elements in the immunoglobulin heavy chain locus of activated B cells suggests a direct influence of estrogen on antibody expression. Mol. Immunol. 77, 97–102 (2016).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Aguilar-Pimentel, J. A. et al. Increased estrogen to androgen ratio enhances immunoglobulin levels and impairs B cell function in male mice. Sci. Rep. 10, 18334 (2020).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Pauklin, S. & Petersen-Mahrt, S. K. Progesterone inhibits activation-induced deaminase by binding to the promoter. J. Immunol. 183, 1238–1244 (2009).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Hall, O. J. & Klein, S. L. Progesterone-based compounds affect immune responses and susceptibility to infections at diverse mucosal sites. Mucosal Immunol. 10, 1097–1107 (2017).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Hall, O. J. et al. Progesterone-based contraceptives reduce adaptive immune responses and protection against sequential influenza A virus infections. J. Virol. 91, e02160-16 (2017).
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Jalkanen, P. et al. COVID-19 mRNA vaccine induced antibody responses against three SARS-CoV-2 variants. Nat. Commun. 12, 3991 (2021).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Sheikh-Mohamed, S. et al. Systemic and mucosal IgA responses are variably induced in response to SARS-CoV-2 mRNA vaccination and are associated with protection against subsequent infection. Mucosal Immunol. 15, 799–808 (2022).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Mastroeni, P. & Rossi, O. Antibodies and protection in systemic Salmonella infections: do we still have more questions than answers? Infect. Immun. 88, e00219–e00220 (2020).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Fraley, E. R. et al. Effects of prior infection with SARS-CoV-2 on B cell receptor repertoire response during vaccination. Vaccines 10, 1477 (2022).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Turner, J. S. et al. SARS-CoV-2 mRNA vaccines induce persistent human germinal centre responses. Nature 596, 109–113 (2021).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Wang, Z. et al. mRNA vaccine-elicited antibodies to SARS-CoV-2 and circulating variants. Nature 592, 616–622 (2021).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Yang, J. et al. A vaccine targeting the RBD of the S protein of SARS-CoV-2 induces protective immunity. Nature 586, 572–577 (2020).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Dai, L. & Gao, G. F. Viral targets for vaccines against COVID-19. Nat. Rev. Immunol. 21, 73–82 (2021).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Sidney, L. E., Branch, M. J., Dunphy, S. E., Dua, H. S. & Hopkinson, A. Concise review: evidence for CD34 as a common marker for diverse progenitors. Stem Cells 32, 1380–1389 (2014).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Boisson-Vidal, C., Benslimane-Ahmim, Z., Lokajczyk, A., Heymann, D. & Smadja, D. M. Osteoprotegerin induces CD34+ differentiation in endothelial progenitor cells. Front. Med. 5, 331 (2018).
    Google Scholar
    Hassanpour, M., Salybekov, A. A., Kobayashi, S. & Asahara, T. CD34 positive cells as endothelial progenitor cells in biology and medicine. Front. Cell Dev. Biol. 11, 1128134 (2023).
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Lee, H., Kim, H., Chung, Y., Kim, J. & Yang, H. Thymocyte differentiation is regulated by a change in estradiol levels during the estrous cycle in mouse. Dev. Reprod. 17, 441–449 (2013).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Vincent, F. B., Saulep-Easton, D., Figgett, W. A., Fairfax, K. A. & Mackay, F. The BAFF/APRIL system: emerging functions beyond B cell biology and autoimmunity. Cytokine Growth Factor Rev. 24, 203–215 (2013).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Kuley, R. et al. B cell activating factor (BAFF) from neutrophils and dendritic cells is required for protective B cell responses against Salmonella Typhimurium infection. PLoS ONE 16, e0259158 (2021).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Lang, J. et al. Replacing mouse BAFF with human BAFF does not improve B-cell maturation in hematopoietic humanized mice. Blood Adv. 1, 2729–2741 (2017).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Crotty, S. T follicular helper cell biology: a decade of discovery and diseases. Immunity 50, 1132–1148 (2019).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Mintz, M. A. & Cyster, J. G. T follicular helper cells in germinal center B cell selection and lymphomagenesis. Immunol. Rev. 296, 48–61 (2020).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Park, H. J., Park, H. S., Lee, J. U., Bothwell, A. L. & Choi, J. M. Gender-specific differences in PPARγ regulation of follicular helper T cell responses with estrogen. Sci. Rep. 6, 28495 (2016).
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Cyster, J. G. & Allen, C. D. C. B cell responses: cell interaction dynamics and decisions. Cell 177, 524–540 (2019).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Bhan, A. et al. Histone methyltransferase EZH2 is transcriptionally induced by estradiol as well as estrogenic endocrine disruptors bisphenol-A and diethylstilbestrol. J. Mol. Biol. 426, 3426–3441 (2014).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Zheng, Y. et al. Human neutrophil development and functionality are enabled in a humanized mouse model. Proc. Natl Acad. Sci. USA 119, e2121077119 (2022).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Dupuis, M. et al. Effects of estrogens on platelets and megakaryocytes. Int. J. Mol. Sci. 20, 3111 (2019).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Xu, Y., Zhou, H., Post, G., Zan, H. & Casali, P. Rad52 mediates class-switch DNA recombination to IgD. Nat. Commun. 13, 980 (2022).
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Tabor, D. E. & Gould, K. A. Estrogen receptor alpha promotes lupus in (NZBxNZW)F1 mice in a B cell intrinsic manner. Clin. Immunol. 174, 41–52 (2017).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Soldin, O. P. et al. Steroid hormone levels in pregnancy and 1 year postpartum using isotope dilution tandem mass spectrometry. Fertil. Steril. 84, 701–710 (2005).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Stricker, R. et al. Establishment of detailed reference values for luteinizing hormone, follicle stimulating hormone, estradiol, and progesterone during different phases of the menstrual cycle on the Abbott ARCHITECT analyzer. Clin. Chem. Lab. Med. 44, 883–887 (2006).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Sluss, P. M. et al. Mass spectrometric and physiological validation of a sensitive, automated, direct immunoassay for serum estradiol using the Architect. Clin. Chim. Acta 388, 99–105 (2008).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Ingberg, E., Theodorsson, A., Theodorsson, E. & Strom, J. O. Methods for long-term 17β-estradiol administration to mice. Gen. Comp. Endocrinol. 175, 188–193 (2012).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Zenclussen, M. L., Casalis, P. A., Jensen, F., Woidacki, K. & Zenclussen, A. C. Hormonal fluctuations during the estrous cycle modulate heme oxygenase-1 expression in the uterus. Front. Endocrinol. 5, 32 (2014).
    Google Scholar
    Verdonk, S. J. E. et al. Estradiol reference intervals in women during the menstrual cycle, postmenopausal women and men using an LC-MS/MS method. Clin. Chim. Acta 495, 198–204 (2019).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Varghese, M. et al. Sex hormones regulate metainflammation in diet-induced obesity in mice. J. Biol. Chem. 297, 101229 (2021).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Ueki, Y. et al. Clonal analysis of a human antibody response. Quantitation of precursors of antibody-producing cells and generation and characterization of monoclonal IgM, IgG, and IgA to rabies virus. J. Exp. Med. 171, 19–34 (1990).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Ikematsu, H., Harindranath, N., Ueki, Y., Notkins, A. L. & Casali, P. Clonal analysis of a human antibody response. II. Sequences of the VH genes of human IgM, IgG, and IgA to rabies virus reveal preferential utilization of VHIII segments and somatic hypermutation. J. Immunol. 150, 1325–1337 (1993).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Kasaian, M. T., Ikematsu, H., Balow, J. E. & Casali, P. Structure of the VH and VL segments of monoreactive and polyreactive IgA autoantibodies to DNA in patients with systemic lupus erythematosus. J. Immunol. 152, 3137–3151 (1994).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Ikematsu, H., Ichiyoshi, Y., Schettino, E. W., Nakamura, M. & Casali, P. VH and VL segment structure of anti-insulin IgG autoantibodies in patients with insulin-dependent diabetes mellitus. Evidence for somatic selection. J. Immunol. 152, 1430–1441 (1994).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Ichiyoshi, Y. & Casali, P. Analysis of the structural correlates for antibody polyreactivity by multiple reassortments of chimeric human immunoglobulin heavy and light chain V segments. J. Exp. Med. 180, 885–895 (1994).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Lefranc, M. P. Antibody Informatics: IMGT, the International ImMunoGeneTics Information System. Microbiol. Spectr. https://doi.org/10.1128/microbiolspec.AID-0001-2012 (2014).
    Grainger, D. J. et al. The serum concentration of active transforming growth factor-β is severely depressed in advanced atherosclerosis. Nat. Med. 1, 74–79 (1995).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Koyama, T. et al. Raised serum APRIL levels in patients with systemic lupus erythematosus. Ann. Rheum. Dis. 64, 1065–1067 (2005).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Kim, H. O., Kim, H. S., Youn, J. C., Shin, E. C. & Park, S. Serum cytokine profiles in healthy young and elderly population assessed using multiplexed bead-based immunoassays. J. Transl. Med 9, 113 (2011).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Poorbaugh, J. et al. Measurement of IL-21 in human serum and plasma using ultrasensitive MSD S-PLEX(R) and Quanterix SiMoA methodologies. J. Immunol. Methods 466, 9–16 (2019).
    CAS
    PubMed
    Google Scholar
    Han, H. et al. Profiling serum cytokines in COVID-19 patients reveals IL-6 and IL-10 are disease severity predictors. Emerg. Microbes Infect. 9, 1123–1130 (2020).
    CAS
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar
    Eslami, M. et al. BAFF 60-mer, and differential BAFF 60-mer dissociating activities in human serum, cord blood and cerebrospinal fluid. Front. Cell Dev. Biol. 8, 577662 (2020).
    PubMed
    PubMed Central
    Google Scholar